叫名反应在孤独症谱系障碍幼儿 早期识别中的应用

朱风雷 陈凯云邢艺沛冀彦 邹小兵 

510630广州，中山大学附属第三医院儿童发育行为中心 通信作者：邹小兵，Email：zouxb@vip．tom．com DOI：10．3760／cma．j．issn．2095-428X．2018．24．003

【摘要】 目的探讨16～30月龄孤独症谱系障碍(AsD)幼儿在叫名反应情景中的行为特征，为早期识别 及早期诊断提供理论依据。方法采用视频分析的方式，由2位专业人员根据评分标准对2017年4月至12 月中山大学附属第三医院儿童发育行为中心确诊的AsD幼儿(AsD组，61例)在叫名反应情境中的反应得分 (Rs)、反应时间(RT)、反应后持续时间(DT)及反应率(RR)进行评估，并与同年龄正常发育儿童(NT组，33 例)及发育迟缓儿童(DD组，32例)进行对比，根据组间有差异的行为指标对AsD进行诊断预测。结果 与 DD组[Rs 2(1)分，RT 1．32(4．65)s，DT 2．69(1．84)s]及NT组[Rs 2(1)分，RT 1．37(4．37)s，DT 2．90 (2．23)s]比较，AsD组患儿的Rs[1(1)分]均较低、RT[5．87(4．64)s]均较长、DT[0．77(1．88)s]均较短，差 异均有统计学意义(H=一4．9l、一5．94，5．36、5．4l，一4．47、一5．78，均P<0．05)；而DD组与NT组比较差异 均无统计学意义(均Jp>0．05)。与NT组[0．75(0．50)]相比，AsD组[0．25(0．50)]及DD组[O．50(O．25)]的 RR均较低，差异有统计学意义(H=一6．39、一4．45，均P<0．01)；而AsD组与DD组比较差异无统计学意义 (P>o．05)。根据叫名反应各指标从NT幼儿与AsD幼儿中识别AsD时，受试者工作特征曲线下面积(Auc) 为0．889，|P<0．叭；从DD与AsD幼儿中识别AsD时，AuC为0．924，P<0．01；从全部幼儿中识别AsD时，Auc 为0．868，P<0．0l。结论AsD幼儿在叫名反应方面与DD及NT幼儿存在明显差异。根据儿童早期在叫名 反应情境中的行为特征可较好地对AsD进行预测。叫名反应作为一种早期社交行为指标。在2岁左右时对 AsD早期识别及早期诊断仍具有重要意义。

【关键词】 孤独症谱系障碍；发育迟缓；叫名反应；早期识别；视频分析

基金项目：上海市复旦大学附属儿科医院公益性行业科研专项项目(201302002)；广东省天河区科技计划 项目(2013Kw037)

【Abstract】 Obdective To explore the behavioral characteristics of response fants with autism spectrum disorders(ASD)，in order to pmvide a

to name in 1 6—30 months old in— theoretical basis for the early identification and early

diagnosis．Methods Two professjonals，according to fhe scoring criteria and using video analysis me￡hods，evalua￡ed the response score(RS)，reaction time(RT)，dumtion time(DT) and the rate(RR) of responseto their namesamong ASD infants(ASD gmup，6 1 cases)，who were diagnosed at Child Developmental and Behavioral Center，the Third A陆liated Hospital of Sun Yat—Sen University from April to December 2017．7rhen they were compared with infants with developmental delays(DD group，32 cases)and neum—typical(NT group，33 cases)infants．Finally，researchers predicted the diagnosis for ASD irLfants according to the behavioral indicators，which had signincant di rences compared with other gmups．ResuIts compared with DD gmup[Rs 2(1)score，RT 1．32(4．65)s，DT 2．69 (1．84)s]and NT gmup[Rs 2(1)score，RT 1．37(4．37)s，DT 2．90(2．23)s]，RS was significantly lower[1(1) score]，RT was significantly longer[5．87(4．64)s]，and DT was significantly shoner[o．77(1．88)s]in AsD gmup，and the dif玷rences were statistically signicanl(H=一4．91，一5．94；5．36，5．41；一4．47，一5．78；a11 P< 0．05)；while the difkrences between DD gmup and NT group were not signincant(aU尸>0．05)．The RR was signi6一 cantly lower in AsD group[o．25(0．50)]and DD gmup[o．50(0．25)]，compaI℃d with NT gmup[0．75(o．50)]，and the dif珞rences were statisIically signmcant(一6．39，一4．45，a11 Jp<0．01)；while the diffbrences between DD gmupand ASD gmup were not signincant(JP>0．05)．When detecting ASD from ASD and NT infants，the area underthe receiver opemting characteristic curve(AUC)was 0．889(P<0．01)；when detecting ASD fbm ASD and DD in— fants，AUC was 0．924(P<0．01)；when detecting ASD fbm aU irIfants，AUC was 0．868(<0．01)，according to all indicators of response to name．Condusions There aresnmcant difkrences between ASD infants and DD and NT in—fants in response to name domain．Behavioral characteristics in the procedure of response to name can predict ASD well．Response to name as an early social behavioral indicator，being tested at 2 years 01d，js slill of imponance for theearly identincation and early diagnosis of ASD．

【Key words】Autism spectllJm disorder；Developmental delay；Response to name；Early identification；Videoanah，sis

孤独症谱系障碍(ASD)是一类神经发育障碍性疾 病，在人际交流、社交互动方面存在明显障碍，并伴行为 模式的异常¨圳。近年来其发病率有逐渐上升趋势，据 估计4岁儿童患病率约为13．4／l 000【5 J。ASD异常症 状在生命早期即可出现，但诊断年龄却相对滞后[6]。众 多证据证明早期干预的有效性，而诊断延迟将会导致患 儿错失早期干预的机会。ASD早期识别的方法以父母 报告的形式为主，客观性识别方法是目前研究的重点。 ASD核心缺陷是社交障碍，其临床诊断主要基于对社交 行为的分析。叫名反应率的下降被认为是AsD的早期 预警信号及孤独症广泛表型的一种婴儿期特征"J。本 研究主要以视频分析的形式，对ASD幼儿叫名反应特 征进行评估，为其早期识别提供理论依据。

l资料与方法

1．1研究对象选取2017年4月至12月经中山大学 附属第三医院儿童发育行为中心确诊的16—30月龄 ASD幼儿6l例(ASD组)，全面发育落后或语言发育迟 缓(DD)幼儿32例(DD组)；并同期社区招募正常发育 (NT)儿童33例(NT组)。AsD及DD幼儿均符合《美 国精神障碍诊断和统计手册第五版》(DSM．V)诊断标 型8|。各组幼儿年龄及性别组成差异均无统计学意义 (均P>0．05)(表1)。 表l NT组、ASD组和DD组幼儿性别比例及年龄 

1．2实验内容与方法 以测试者为主导，在标准化的 实验场景中先后由测试者与照顾者分别对被试者进行 叫名反应测试。具体过程：当被试者注意力集中于玩具 时，叫名者于儿童侧后方进行叫名(约2 m处)。为避免 多次重复叫名产生的习惯化现象对结果造成影响，规定 每次叫名后儿童有反应则停止叫名，无反应时则停顿 3 s后进行下一次叫名，每位叫名者总叫名次数不超过 3次。为使受试者尽量表现自然，试验过程由照顾者陪 同。试验过程参考《孤独症诊断观察量表》(ADOS)一J 进行设计。试验前征得被试者监护人知情同意，并签署 知情同意书。本研究通过中山大学附属第三医院医学 伦理委员会批准(批准文号：[2013]2-91)。

1．3数据采集与分析行为数据由实验室中8个平均 分布的高清摄像头进行采集，然后由2位专业人员根据 评分标准对视频进行打分。评估指标主要包括反应得 分、反应时间(RT)、反应后持续时间(DT)及反应率。叫 名反应0分为完全无反应；1分为有转头而无目光注视； 2分为转头并看向叫名者。将反应得分为2分及1分的 幼儿定义为有反应者。RT是指刺激开始的时间至反应 出现的时间，将无反应者的RT定义为10 s。DT是指反 应开始出现的时间至被试注意力开始转移的时间，无反 应者的DT定义为0。时间指标通过视频播放软件(KM． player)单帧播放功能进行计算，每秒钟视频包含30帧。 反应率的定义，第1次叫名有反应为100．00％；第2次 叫名有反应为50．00％；第3次叫名有反应为33．33％；3 次叫名均无反应则为0。由2位专业人员根据视频内容 对儿童行为反应进行评估，不一致结果由二者讨论后决 定。

1．4统计学处理采用SPsS 20．0统计软件进行数据 分析。对于定性资料比较采用疋2检验；对于定量资料， 首先进行正态性检验，服从正态分布的数据采用元±s进 行统计描述，组间比较采用￡检验；不服从正态分布的数

据用中位数(肘)和四分位间距(郴)描述，首先经 肪岱眈Z一耽盯趣检验对总体分布进行估计，当各总体分布 不全相同时，进一步经多样本好琊I|}oZ一耽胍单因素 A^『DM检验进行组间多重比较；两个相关样本比较时采 用配对资料的符号秩和检验；P<0．05为差异有统计学 意义。采用LDg函眈回归模型对组间差异性指标进行回 归分析，进而评价该模型用于预测ASD的诊断效能。

2．1叫名反应各部分结果组间比较对ASD组、DD 组及NT组幼儿分别由不同叫名者进行标准化的叫名反 应测试，被试者的最终评估结果取2种叫名反应情境中 的平均值。结果显示，在叫名反应得分、RT及DT方面， 除DD组与NT组间的差异无统计学意义(H=一0．86、 一0．0l、一1．10，均尸>0．05)外，ASD组与DD组及NT 组间的差异均有统计学意义(Ⅳ=一4．91、一5．94，5．36、 5．4l，一4．47、一5．78，均P<0．05)；在反应率方面，除 ASD组与DD组差异无统计学意义(日=一1．27，P> 0．05)外，NT组与ASD组及DD组间差异均有统计学意 义(H=一6．39、一4．45，均P<0．05)(表2)。 2．2 叫名反应特征在不同群体幼儿中识别ASD的诊 断效能比较首先，将AsD幼儿与NT幼儿作为一个群 体，分别将反应得分、RT、DT、反应率及总指标纳人二元

魄厶￡ic回归方程，进一步经受试者工作特征(ROc)曲 线分析，得曲线下面积(Auc)分别为0．844、0．850、 0．856、0．865、0．889，均P<0．05；其次，将ASD幼儿与 DD幼儿作为一个群体时，Auc分别为0．795(P< 0．01)、0．825(尸<0．01)、0．787(P<0．01)、0．604(P> 0．05)、0．924(P

3讨论

名字的识别功能对个体的社会交往活动有重要意 义，当个体名字被叫时，他们往往会做出相应的行为反 应。正常发育婴儿往往优先听取与其自身相关的词，如 “自己的名字”、“宝宝”等【10I，他们听到自己名字的时间 通常较其他人名字的时间长。叫名反应是个体对社会 性刺激的一种回应形式，是其对社会刺激关注程度的一 种体现。AsD幼儿往往对社会性的刺激注意较少⋯。12|。 此外，婴儿期叫名无反应或反应率的下降常与发育异常 相关"'”【。研究ASD幼儿叫名反应特征对早期识别有 重要意义。本研究采用视频分析的方式，综合分析测试

者与照顾者分别叫名的结果，并与正常发育幼儿及其他 发育障碍幼儿进行对比，能更加客观、全面地对ASD幼 儿的叫名反应特征进行评测。 3．1 ASD幼儿叫名反应特征本研究通过对不同幼儿 叫名反应过程中的行为指标进行详细量化评估后发现， 在叫名反应得分、RT及DT方面，ASD幼儿均较NT幼 儿与DD幼儿差；在反应率方面，AsD幼儿及DD幼儿均 较NT幼儿差。

时就更易表现出对叫名无反应，这种现象到24月龄 时仍存在¨引。ASD幼儿RT较长，与本中心前期研究结 果。14 3不同；DT较短与该研究。141结论一致。关于RT结 论的差异可能与该研究仅仅比较了有反应的ASD儿童 与NT之间的区别，而未考虑全部ASD儿童的RT特征 有关。为充分利用样本信息及方便比较，本研究则对叫 名无反应幼儿的RT定义为一个较大值。整体来看， AsD幼儿在叫名反应的各个层面均较NT幼儿差，而 DD幼儿仅在反应率层面落后于NT幼儿，这可能与 AsD幼儿自身社会动机缺乏及社会认知能力落后有 关¨量怕]。此外，ASD幼儿异常的视觉注意模式，对社会 性刺激注意较少及听觉空间注意异常⋯'17’18I，均会影响 其在叫名反应中的表现。 3．2 叫名反应在ASD早期识别中的应用本研究结 果表明，无论在哪种群体中，单独使用叫名反应的某项 指标预测ASD的诊断效能稍低，当联合多个指标时能 不同程度的提高诊断效能，进一步证明了对幼儿叫名反 应特征进行详细量化的必要性。根据叫名反应所有指 标在ASD+DD群体中预测ASD的诊断效能较高，说明 根据叫名反应能够很好地将AsD幼儿与DD幼儿进行 区分。在AsD+NT群体及AsD+NT+DD群体中预测 AsD的诊断效能中等，说明即使在复杂的群体中也能较好地将AsD区分出来。健康婴儿早在4．5月龄左右时 就可以识别自己的名字¨9|，而2岁左右的AsD幼儿在 叫名反应方面仍与健康幼儿存在差异，这表明叫名反应 作为一种早期社交行为指标，在2岁左右时对幼儿进行 评估仍具有重要意义。然而，AsD是一种高度异质性的 发育障碍性疾病，症状表现多样旧⋯；在共同注意及大脑 发育等领域亦存在异常心卜22o，仅根据叫名反应一个指标 来识别AsD尚有一定局限性。

本研究仅从叫名反应领域对ASD幼儿进行了横断 面分析，未考虑共同注意、手势动作使用、语言能力等领 域对早期识别的意义，且未与综合征型孤独症幼儿进行 对比。未来可加入更多社交性的行为指标，并结合幼儿 叫名反应时大脑的功能活动特征进行纵向随访研究，更 加全面地对ASD幼儿行为特征进行评估。此外，人工 评分相对耗费人力，将来可结合计算机辅助技术对目标 行为进行自动化评分，减少人工评分过程中主观性因素 的影响。

整体来看，AsD幼儿在叫名反应方面与DD幼儿及 NT幼儿均存在明显差异。根据儿童早期在叫名反应情 境中的行为特征可较好地对ASD进行预测。叫名反应 作为一项早期行为指标，在2岁左右时对ASD患儿进行 评估仍具有鉴别意义。幼儿早期的叫名反应特征应作 为早期筛查的内容进行纵向监测。

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(收稿日期：20】8．04JD4) (本文编辑：范艳芬)

response to name between autism spect八lm disorder children and healthv children azed 2-3 vears