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​316例语言发育落后儿童的“ 五不” 行为观察

  • 2022-11-17 09:21:32
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来   源:第59卷第2期山东大学学报 ( 医学版 )2021年2月
作   者:
摘   要:综上所述,对于基层儿保门诊因“ 语言发育落后” 就诊的儿童,要常规进行 ASD 的筛查,“ 五不” 行为可以结合家长叙述、录像回顾、医师当场行为观 察来发现儿童的早期行为学异常特征,快速从语言发育落后儿童中敏感的识别出疑似 ASD 的儿童,以便进行全面的评估或转诊到有条件的医院进一步确诊,赢得早期针对性干预的时间。
关键词:孤独症量表,语言发育落后儿童,语言发育

郭玲玲1,2 ,车超3 ,陈坤平3 ,柴润玉3 ,杨秉上4 ,曹爱华3

( 1.山东大学齐鲁医学院, 山东 济南 ; 2.山东省康复医院儿科, 山东 济南 ;

3.山东大学齐鲁医院儿科, 山东 济南 ; 4.山东大学齐鲁医院康复科, 山东 济南 )


【摘要】:目的探索“ 五不” 行为, 即不( 少) 看、不( 少) 应、不( 少) 指、不( 少) 语和不当在语言门诊中的应用。方法 回顾山东大学齐鲁医院儿童保健及发育行为科以“ 语言发育落后” 为主诉就诊的 316 例儿童的临床资料, 根据 DSM-5 的诊断将儿童分为孤独症谱系障碍( ASD) 组、全面发育迟缓( GDD) 组、语言障碍( LD) 组。 对三组儿童首诊时观察到的“ 五不” 行为进行比较, 并将“ 五不” 行为与孤独症行为量表( ABC)、儿童孤独症评定量表( CARS)、象征性游戏测试( SPT)、Gesell 发育诊断量表( GDS) 的得分进行相关性分析以及 Logistic 回归分析。结果ASD 与 GDD、LD 组在不( 少) 看、不( 少) 应、不( 少) 指和不当行为差异均有统计学意义( P< 0.001)。 “ 五不” 行为得分与 ABC、CARS 得分存在正相关性( P< 0.001);与 SPT、GDS 应人能、应物能、言语能呈中度负相关 ( P<0.001)。 回归分析结果示,月龄越小、GDS 应人能得分越低、CARS 得分越高的儿童,“ 五不” 行为得分越高 ( P<0.05)。 结论通过分析“ 五不” 行为在 ASD、GDD、LD 三组儿童中的特征,发现“ 五不” 行为是语言门诊中快速对语言发育落后儿童进行初步鉴别的有效方法。

【关键词】:“ 五不” 行为;孤独症谱系障碍;全面发育迟缓;语言障碍

中图分类号:R749.94 文献标志码:A


前言

语言发育落后是幼儿及学龄前儿童常见的发育障碍性问题之一,也是儿童保健门诊经常遇见的问题[1] 。 其中孤独症谱系障碍( autismspectrumdisor- der, ASD)、全面发育迟缓( globaldevelopmentdis- order, GDD)、语言障碍( languagedisorder, LD) 是导致儿童语言发育落后的常见病因。 由于这些儿童早期有一些相似的表现[2] , 不容易被鉴别, 导致ASD 儿童容易被漏诊或误诊,贻误最佳治疗时机。因此,临床工作中不仅需要在正常儿童中筛查出语言发育异常儿童,而且需要将 ASD 儿童与其他语言发育落后儿童进行鉴别[3] 。 ASD 的早期识别的 5 种行为标记,简称“ 五不” 行为: 不( 少) 看、不( 少) 应、不( 少) 指、不( 少) 语和不当可以起到辅助筛查的作用[4] 。 如何应用“ 五不” 行为将 ASD 儿童从GDD、LD 等类似的疾病中识别出来,在基层工作中尤为重要。 本研究通过分析“ 五不” 行为在不同语言发育落后儿童中的特征,以探究“ 五不” 行为在鉴别语言发育落后儿童中的应用。


资料与方法

1.1研究对象选取 

2018 年 1 月到 2020 年 3 月以 “ 语言发育落后” 在山东大学齐鲁医院儿童保健及发育行为科首诊的 14 ~ 70 月龄的 316 例儿童为研究对象,男童 255 例(80.70%)、女童 61 例(19.30%),男女比例 4.18∶ 1。 根据 DSM-5 的诊断标准,将 316例语言发育落后儿童分为 ASD 组、GDD 组和 LD 组。 其中 ASD 组 148 例, GDD 组 74 例, LD 组 94 例。 本研究经山东大学齐鲁医院伦理委员会审核、批准。

1.1.1孤独症谱系障碍( ASD)ASD 是一组以社会交往障碍、言语和非言语交流障碍、狭隘兴趣、刻板行为为主要特征的神经发育障碍性疾病[5] 。 纳入标准:①符合美国精神障碍诊断和统计手册第 5 版( Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disor- ders 5,DSM-5) 诊断标准;②排除有明确的基因、染色体、视力、听力异常以及中枢神经系统疾病,如颅脑外伤、脑炎者。

1.1.2全面发育迟缓( GDD)年龄小于 5 岁, 在≥2 个能区( 大运动、精细运动、语言、认知、 社交和社会适应能力等) 没有达到预期的发育标志, 且无法接受系统性智力功能评估, 包括年龄太小而无法参与标准化测试的儿童[6] 。 纳入标准: ① 小于 5 岁;② Gesell发育诊断量表( GesellDevelopmental Schedule,GDS) 至少有 2 个能区发育商( DQ) ≤ 75[ 7] 。 排除 ASD、基因、染色体、视力、听力异常以及中枢神经系统疾病。

1.1.3语言障碍( LD) 指由于语言的综合理解或生成方面的缺陷,导致长期在各种形式的语言习得和使用中存在持续困难,语言能力低于年龄预期,导致在社交等方面功能受限, 症状发生于发育早期[8] 。 纳入标准:①Gesell 发育诊断量表( GDS) 语言能区发育商( DQ) ≤85; ②排除ASD、GDD、基因、染色体、视力、听力异常以及中枢神经系统疾病。

1.2方法

1.2.1收集病史回顾整理研究对象首诊时的“ 五不” 行为内容。 包括不( 少) 看、不( 少) 应、不( 少) 指、不( 少) 语和不当。 主要包括目光接触异常、呼名不应及缺乏共同注意、缺乏恰当的肢体动作、语言 延迟及不恰当的物品使用及相关感知觉异常等[4] 。将“ 五不” 行为按照以下方式转换:具有 1 种行为得

分 1 分,5 种行为得分 5 分。

1.2.2象征性游戏测试( symbolicplaytest,SPT) 首诊时儿童全部接受 SPT,测试由 4 个独立场景组成,每个场景配有以标准方式呈现的微型玩具,测试采用的都是儿童感兴趣的玩具和日常生活用品,让儿童自由游戏并建立玩具间联系,评估被试儿童象征性游戏的发展水平 [9] 。 SPT 可以评价儿童的专注性、观察力、想象力、模仿力和创造力,了解幼儿非言语象征性思维能力的水平。

1.2.3Gesell 发育诊断量表( GDS)首诊时儿童全部接受 GDS 评估,GDS 由专业评估人员实施,根据发育的内容分为粗大运动、精细运动、应物能、语言能、应人能五个能区。 结果以 DQ 表示,DQ = 各能区发育月龄/ 实际生理月龄×100。 评价标准: DQ≥ 86 分为正常,76 ~ 85 分为边缘状态,55 ~ 75 分为轻度发育迟缓,40 ~ 54 分为中度发育迟缓,25 ~ 39 分为重度发育迟缓,≤24 为极重度发育迟缓[10] 。

1.2.4孤独症行为量表( Autism Behavior Checklist, ABC)ABC 量表用于 ASD 的筛查与辅助诊断,分感觉、交往、躯体运动、语言、生活自理 5 个因子共57 个条目,总分<53 分为筛查阴性,总分≥53、[≤11] 670.017,P<0.017 为两组率的差异有统计学意义。 相关性采用 Spearman 秩相关分析。 采用有序多分类 Logistic 回归分析对“ 五不” 行为得分的影响因素进行分析。 以 P<0.05 为差异有统计学意义( 双尾)。


2结果

2.13分为筛查阳性

总分≥68 分可辅助诊断孤独症。1.2. 5儿童孤独症评定量表( ChildhoodAutism Rating Scale, CARS)CARS是临床医师用于对 ASD 儿童的观察评定工具。 量表由 15 项内容组成,最高分为 60 分。 总分在 30 ~ 36 分,并且低于3分的项目不到5项,评为轻-中度孤独症,总分等于或高于36 分,并且至少有 5 项的评分高于 3 分,则评为重度孤独症[11] 。

1.3统计学处理 本研究采用Excel 对数据进行录入、整理、汇总, 导入 SPSS 22.0 软件进行数据统计分析。 计量资料采用 Kolmogorov-Smirnov方法进行正态性检验,不符合正态分布以 M( P25 ,P75 ) 表示,组间比较采用 Kruskal-Wallis 检验;计数资料以频数和百分比表示,3 组间样本率的比较采用卡方检验或 Fisher 精确检验,两两比较采用卡方分割检验, Bofferoni法校正后的检验水准为α' = α / 3 =2.13 组儿童一般情况ASD、GDD和 LD3 组儿童就诊月龄分别为 30.00(25.25,34.00)、31.00(26.57, 35.00)、27.70( 24.00,32.48) 个月。 ASD 组 148 例,其中男童 118 例, 女童 30 例;GDD 组 74 例,其中男

童 63 例, 女童 11 例;LD 组 94 例,其中男童 74 例, 女童 20 例。 3 组儿童性别差异无统计学意义( χ2 = 1.260, P = 0. 533 ), 年龄差异有统计学意义( H =7.081,P = 0.029),ASD 组分别与 GDD、LD 组差异无统计学意义( 校正后 P = 0.119,1.000),GDD 组与LD 组差异有统计学意义( 校正后 P = 0.036)。

2.23 组儿童“ 五不” 行为发生率

比较除不( 少)语行为( 因所有病例均为语言落后) 外,其余 4 种行为 ASD 与 GDD、LD 组差异分别有统计学意义( P< 0.001)。 见表 1。

表 1 ASD、GDD、LD 三组儿童“ 五不” 行为发生率的比较[ n(%)]

表 1 ASD、GDD、LD 三组儿童“ 五不” 行为发生率的比较[ n(%)]

2.33 组儿童“ 五不” 行为得分比较

ASD 组得分为 4、5 分者最多,占总数的89.86%,除得3 分者与LD组差异无统计学意义外,其余得分均与 GDD、LD 组的差异有统计学意义( P<0.01,P<0.001);GDD 组得分为 1、2、3 分者最多,占总数的 91.89%,LD 组得分为 1、2 分者最多,占总数的 88.30%。 见图 1。

2.4 五不” 行为得分与各量表得分的相关性分析

语言发育落后儿童“ 五不” 行为得分与 ABC 总分及各因子得分、CARS 得分均存在正相关性,rs 值分别为 0.673、0. 631、0. 626、0. 544、0. 582、0. 563、0. 791

( P 均<0.001),与 SPT 原始分,GDS 测试粗大动作、精细动作、应物能、言语能、应人能分数均存在负相 关性,其中与应人能、应物能、言语能呈中度负相关, rs 值分别为- 0.659、- 0.567、- 0.553( P 均< 0.001)。见表 2。

表 2 “ 五不” 行为得分与 ABC 总分及各因子得分

表 2 “ 五不” 行为得分与 ABC 总分及各因子得分

2.5“ 五不” 行为得分的多因素分析

将“ 五不” 行为得分作为因变量( 分 1 ~ 5 五个等级),月龄、SPT 原始分,GDS 粗大动作、精细动作、应物能、言语能、应人能,ABC 总分、CARS 得分作为自变量,进行有序多分类Logistic 回归分析。 似然比检验结果示,χ2 = 332.355,P<0.001,说明模型有意义;回归分析结果示,月龄越小,GDS 应人能得分越低,CARS 得分越高的儿童,“五不”行为得分越高(P<0.05)。 见表 3。

表 3“ 五不” 行为得分的有序 Logistic 回归分析

表 3“ 五不” 行为得分的有序 Logistic 回归分析


3讨论

本研究根据 DSM-5 把 316 例语言发育落后儿童分为 ASD、GDD、LD 三组,这 3 种发育障碍是语言发育落后的常见原因, 早期表现有相似之处。ASD 是一种严重危害儿童身心健康的发育障碍性疾病,严重影响社交功能。 人们越来越意识到早期干预对 ASD 的重要性,但是目前 ASD 的诊断年龄

仍普遍较晚[12] 。 目前国际上诊断 ASD 主要采用孤独症诊断观察量表( AutismDiagnosticObservation Schedule, ADOS)、 孤独症诊断访谈问卷修订版and scores of CARS, GDS and SPT 条目 rs PABC 总分 0.673 <0.001

感觉 0.631 <0.001交往 0.626 <0.001躯体运动 0.544 <0.001语言 0.582 <0.001生活自理 0.563 <0.001( Autism DiagnosticInterview-Revised, ADI-R) 等工具,但是由于耗时长、需要专业培训等原因,在国内尤其是基层医疗机构推广受限[13] 。 而筛查量表如ABC、改良婴幼儿孤独症量表( ModifiedChecklist for Autism in Toddlers, M-CHAT) 等,一般受家长的主观影响比较大。 所以很多国内外研究者努力寻找ASD 早期识别的方法[14] 。 在基层医疗机构中早期CARS 得分GDS 粗大运动GDS 精细运动GDS 应物能GDS 言语能GDS 应人能-0.791 <0.001-0.478 <0.0010.553 <0.0010.659 <0.001筛查 ASD 已经开始推广,本文主要研究如何在基层医疗机构中应用“ 五不” 行为对语言发育落后儿童进行初步鉴别,以便进一步评估或转诊到有资质的机构明确诊断,争取早期干预的时机。

3.1ASD、GDD、LD 三组儿童的特征及“ 五不” 行为的应用

ASD、GDD、LD 都存在语言发育落后,都发生在儿童发育早期阶段, 临床诊断评估困难。ASD 的核心症状是社会交往障碍和重复刻板行为[15] 。 GDD 是指 5 岁或以下儿童的两个或多个发育领域的显著延迟。 发育领域包括粗大运动、精细运动、言语和语言、认知、个人社交和日常生活活动。5 岁或以下儿童的 GDD 发生率估计为 1% ~ 3%[ 16] 。并非所有的 GDD 儿童最后都符合智力障碍的诊断,一些轻度发育迟缓的儿童经过早期干预,5 岁之前有可能恢复至正常[6] 。 但是 GDD 儿童受语言表达、认知、运动等落后的影响,会有“ 五不” 行为的一些表现。 LD 儿童虽然语言表达异常,但大多能与检查者进行互动,如有持续的目光交流,能够模仿动作或表情,能够用手势等非语言交流形式进行互动[17]。本研究通过对 14 ~ 70 月龄 ASD、GDD、LD 儿童的行为研究,结果显示,“ 五不” 行为中除不( 少)GDS 粗大动作GDS 精细动作语( 因所有病例均为语言落后) 外,其余四种行为发生率 ASD 组均高于 GDD、LD 组,差异有统计学意义。 对人的眼睛关注减少是 ASD 最早出现的症状之一[18] 。 本研究结果表明, “ 不看” 的发生率在ASD 中出现的频率明显高于其他两组。 有研究发现,ASD 儿童 9 月龄就表现出对叫名反应弱[19] 。共同注意力缺陷是 ASD 儿童最早的标志之一[20] , 是引起 ASD 儿童社交障碍、兴趣狭隘和刻板行为等问题的潜在环节[21] 。 本研究结果显示,呼名不应和缺乏共同注意即不( 少) 应的发生率为 97. 97%, 明显高于 GDD、LD 组。 ASD 组的不当行为以刻板动作相对较多,例如反复转圈、嗅味、玩车轮、玩开关、来回奔跑等, 明显高于 GDD、LD 组。 本研究 ASD 组儿童中不( 少) 指相对不( 少) 语、不( 少) 看、不( 少) 应发现比例较少, 可能因为门诊就诊时间有限,往往难以准确观察到不( 少) 指行为,只能根据家长描述,而家长平时对不( 少) 指行为的关注不如对语言发育和交流的关注多[22] 。 另外,随着年龄增长,表达性语言发育进一步损害,姿势性语言逐渐成为 ASD 儿童表达需求的一种代偿方式[23] ,往往能够有示指指物的行为。 这个现象给我们提示在以后临床应用中,应更关注不( 少) 指行为的详细询问, 以更好地进行判断。 语言发育落后、呼名不应、缺乏目光交流、缺乏共同注意、刻板行为、不听指令、无示指指物等行为可以作为 ASD 早期预警信号, 这与王吉等[24] 研究基本一致; 而用不( 少) 看、不( 少) 应、不( 少) 指、不( 少) 语和不当这“ 五不” 行为来概括 ASD 早期行为标志,更容易被家长和基层医生应用。 本研究结果表明, 具有“ 五不” 行为中的4 种以上行为的大部分儿童被诊断为 ASD,因此, “ 五不” 行为可以在基层医院对语言发育落后儿童进行 ASD 的初步筛查。

3.2“ 五不” 行为影响因素

与 ABC、CARS、GDS、SPT 得分的相关性及影响因素 本研究相关分析显示,“ 五不” 行为得分与 ABC 总分及各因子得分、CARS 得分均存在正相关性( P值均< 0. 001 ), 与SPT原始分、 GDS 各能区得分均存在负相关性,其中与应人能、应物能、言语能得分呈中度负相关, rs 值分别为

-0.659、- 0. 567、- 0. 553 ( P均< 0. 001 )。 Marteleto等[25] 研究显示,ABC 判断 ASD 的准确率为 81.6%,当界限分降至 49 时,ABC 的灵敏度为 92.1%,特异度为 92.6%。 国内有研究显示, ABC量表与 ASD临床诊断的阳性符合率达 85%[ 26] 。 卢建平等[27] 研究 CARS 量表与 ASD 临床诊断阳性率为 97. 7%。以往这些研究显示,ABC、CARS 量表均与 ASD 临床诊断阳性符合率较高, 本研究结果显示, 虽然ABC 得分与“ 五不” 行为得分存在相关性,但回归结果显示 ABC 并非“ 五不” 行为的独立关联因素。 可能是因为 ABC 为家长问卷, 得分受家长的理解程度、学历、教育水平等因素影响,有时会不客观。 而CARS 为医务人员来评估,准确度相对较高。 应人能、应物能、言语能与象征性游戏能力涉及儿童的社 会交往与交流能力,体现了 ASD 的核心症状。 象征性游戏是儿童早期发展中的一种重要行为,与社会交流和认知发展联系密切[28] ,婴幼儿出生第二年开始出现象征性游戏,ASD 儿童的自发想象性游戏较少[9] ,缺乏复杂性和多样性[29] ,但象征性游戏能力还受许多因素的影响, 如认知水平、发育能力[9] 。“ 五不” 行为的严重程度和儿童的发育水平、交流能力、想象能力有密切相关性,儿童的各项能力越差, “ 五不” 行为越多。 “ 五不” 行为得分受年龄影响,因为 ASD 儿童的“ 五不” 行为随着年龄的增长会比较隐匿,在小年龄段更容易被家长和医生发现。 应人能、CARS 得分为“ 五不” 行为得分的独立影响因素, 说明“ 五不” 行为能反映 ASD 儿童社交障碍这一核心症状, 且与诊断量表 CARS 表现出良好的一致性,可以作为 ASD 的早期预警信号,在门诊更快速地识别出疑似 ASD 的儿童。

3.3不足之处及未来研究方向

本研究样本量偏少,“ 五不” 行为病史采集不够详细,有些症状家长描述不确切;没有对 ASD 合并 GDD 的儿童进行进一步分组。 希望在将来的研究中能增大样本量,进行年龄分组,并将“ 五不” 行为细化为问卷形式,提高早期诊断 ASD 的特异性和灵敏性。

综上所述,对于基层儿保门诊因“ 语言发育落后” 就诊的儿童,要常规进行 ASD 的筛查,“ 五不” 行为可以结合家长叙述、录像回顾、医师当场行为观 察来发现儿童的早期行为学异常特征,快速从语言发育落后儿童中敏感的识别出疑似 ASD 的儿童,以便进行全面的评估或转诊到有条件的医院进一步确诊,赢得早期针对性干预的时间。


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杨晓玲
杨晓玲

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