孤独症谱系障碍儿童触觉异常特征与临床症状的关联

翟巾赫，王晓敏，范莉莉，李齐，夏薇，孙彩虹，王佳

哈尔滨医科大学公共卫生学院儿少卫生与妇幼保健教研室,黑龙江150081

【摘要】目的探索孤独症谱系障碍(ASD)儿童是否存在明显的触觉异常以及触觉异常与孤独症临床症状之间的相关性，为孤独症触觉异常的干预治疗提供科学依据。方法收集在黑龙江省孤独症定点康复机构接受康复训练的265例3.02-10.66岁ASD儿童作为病例组，并依据性别年龄匹配原则，在哈尔滨市幼儿园和小学招募223名3.15-10.99岁健康儿童作为对照组。采用简化版感觉特征问卷(SSP)评估儿童的触觉行为，同时釆用社交反应量表(SRS)等评估ASD儿童的临床表现，应用Spearman相关性分析探索触觉行为与孤独症症状之间的关联。结果ASD组儿童SSP触觉得分［33(33,35)分］低于对照组［34(31,35)分］，差异有统计学意义(Z=-2.73,P<0.05)；ASD组触觉异常等级(可能异常、明显异常)比例(19.6%)高于对照组(11.7%)濟=5.72,P<0.05)。两组男童SSP触觉得分差异有统计学意义(Z=-2.17,P<0.05)。ASD组SSP触觉得分与SRS社交认知、社交沟通和量表总分，儿童孤独症家长评定量表(ABC)、孤独症行为量表(CARS)、孤独症诊断访谈量表修订版(ADI-R)临床量表非语言沟通水平得分呈负相关(r值分别为-0.23,-0.28,-0.28,-0.35,-0.17,-0.27,?值均<0.05)o结论孤独症儿童较健康儿童存在更为明显的触觉异常表现，且在男童中更为显著。触觉异常与孤独症社交障碍等临床表现之间存在相关性。

［关键词】孤独性障碍；触觉；体征和症状；病例对照研究;儿童

【中图分类号】R748R179【文献标识码】A【文章编号】1000-9817(2021)06-0898-05

【基金项目】国家自然科学基金项目(81874270)

【作者简介】翟巾赫(1995-)，女，黑龙江省人，在读硕士，主要研究方向为儿童发育障碍及行为问题。

【通信作者】王佳

前言

孤独症谱系障碍(autismspectrumdisorders,ASD)是一类复杂的神经发育性障碍,主要特征包括社会交往和沟通障碍,并伴有局限性的重复、刻板行为或兴趣⑴。目前,ASD的患病率在全球范围内快速上升，给家庭和社会造成了巨大的疾病负担。美国疾病预防控制中心2020年公布的最新统计结果显示,ASD患病率已达1/54⑵。除上述核心症状外,ASD患者对感觉刺激的异常反应也得到广泛关注,其中触觉反应的异常尤其突出。本文以触觉领域为研究重点，旨在通过对ASD儿童与健康对照儿童的触觉感知特征进行比较，分析ASD儿童存在的触觉异常，以及其异常程度与孤独症临床表现之间的关联，为今后孤独症触觉异常的干预治疗提供科学依据。

1对象与方法

1.1对象2016年4月至2019年1月在黑龙江省孤独症定点康复机构就诊以及接受康复训练的ASD患儿265例，其中男童218名(82.3%),女童47名(17.7%)；年龄3.02-10.66岁，平均(5.30+0.10)岁。入组儿童符合《美国精神障碍诊断和统计手册第5版》(DSM-5)⑶中孤独症谱系障碍的诊断标准，排除智力发育障碍和有明确的头部外伤、神经系统疾病、重大躯体疾病、癫痫发作史的儿童。按照年龄和性别匹配原则，在哈尔滨市3所幼儿园和1所小学招募223名健康儿童为对照组。其中男童170名(76.2%)，女童53名(23.8%)；年龄3.15-10.99岁，平均(5.32±0.12)岁。两组儿童的年龄、性别差异均无统计学意义0-0.05X2=2.78,P值均＞0.05)。本次研究获得哈尔滨医科大学医学伦理委员会的批准(哈医伦审字：2013004号)，所有参与实验儿童的信息及检查结果均由项目负责人统一保管，严格遵守保密原则,且所有被试儿童在入组前均获得监护人签署的知情同意书。

1.2方法

1.2.1评估方法及工具(1)简化版感觉特征问卷(ShortSensoryProfile,SSP)妇］，是3~10岁儿童感觉特征评估常用的方法之一。可分为触觉、味觉/嗅觉、运动敏感、低反应/寻求感觉、听觉过滤、力量低下、视觉/听觉7个分量表，共计38个条目，其中触觉维度包括“做个人卫生时,有反抗、哭闹的表现”“天气暖和时喜欢穿长袖衣服，或天冷时喜欢穿短袖衣服”“不喜欢光着脚，尤其是光脚踩沙子或草地”“对身体的触碰,反应很强烈甚至有攻击性”“害怕溅起的水”“很不愿意排队，或与他人靠近”“不停擦或抓身体曾被触碰到的部位”。根据题目中所述行为的发生频率，釆用“1~5”级评分。将各感觉分数按相应范围划分为3个得分等级:基本正常=0、可能异常=1、明显异常=2。得分越低，感觉异常的可能性越大。全量表的Cronbacha系数为0.90,重测信度系数为0.91；各分量表的Cronbacha系数为0.65-0.90,重测信度系数在0.70-0.90之间。(2)社交反应量表(SocialResponsivenessScale,SRS)［6'7］，是ASD儿童社交能力评估以及辅助诊断的常用工具。包括社交知觉、社交认知、社交沟通、社交动机、孤独症行为方式5个分量表，每个项目按“1~4”级评分，分数越高,社交障碍程度越重。SRS总量表的Cronbacha系数为0.95,各维度为0.56-0.90；总量表的分半信度为0.96,各维度为0.71~0.88。

(3)儿童孤独症家长评定量表(AutismBehaviorChecklist,ABC)⑻，包括感觉、交往、躯体运动、语言、生活自理5个维度，共计58个条目。采用0~3分4级评分，诊断界值为67分，分数越高,孤独症可能性越大。该量表的评定者信度(ICC)在0.82~0.90之间,重测信度为0.87~0.94，内部一致性系数为0.75~0.95。

(4)孤独症行为量表(ChildhoodAutismRatingScale,CARS)⑼，是国际上常用的孤独症评估工具之一，从多维度对ASD儿童的行为进行综合评定。量表共计15个项目，采用1~4级评分，诊断界值为30分，分数越高，孤独感症状越重。该量表的Cronbacha系数为0.74,15个项目与总分的相关系数在0.57-0.94之间。

(5)孤独症诊断访谈量表修订版(AutismDiagnosticInterview-Revised,ADI-R)’’°)，是一种标准化、结构化式的诊断工具。包括社会互动的障碍、交流沟通的异常(语言沟通和非语言沟通)、有限重复刻板的行为和早期发育异常4个维度。量表按0~3分4级评分，得分越高，则在相应维度的损害程度越重。(6)孤独症诊断观察量表(AutismDiagnosticSchedule,ADOS)"'〕，是一种标准化、半结构化式的诊断工具。由专业的评估人员与儿童以特定的方式进行游戏互动，并在游戏过程中观察儿童是否存在刻板行为和局限兴趣，并对社会互动、沟通等项目进行评分，每个项目按0~2级评分，分数越高，症状越重。

1.2.2质量控制问卷由家长在研究人员的指导下填写，并在完成后核查有无错项漏项，以保证完整性和正确性，依据相应算法得出问卷测评结果OADI-R、ADOS和CARS由专业研究人员对儿童进行评估。

1.3统计学处理应用SPSS17.0对原始数据进行分析。采用Shapiro-Wilk方法对所有数据进行正态性检验,计数资料用例数和百分率进行描述,非正态分布的计量资料用中位数(四分位间距)描述。分别采用f检验和t检验判断ASD组和对照组是否具有性别和年龄差异。应用Mann-WhitneyU检验分析SSP得分的组间差异，采用M检验分析两组SSP得分等级差异。同时对ASD组SSP和临床量表得分进行Spearman相关性分析。检验水准a=0.05o

2结果

2.1ASD组与对照组儿童SSP触觉领域得分比较

结果显示,ASD组儿童触觉得分低于对照组，差异有异常)比例为19.6%(52/265),高于对照组11.7%统计学意义(P<0.05)。见表1。根据触觉异常的等级(26/223)(若=5.72,尸=0.02)。

进行比较发现,ASD组儿童触觉异常(可能异常、明显表1ASD组与对照组儿童SSP触觉领域得分比较W(P”,P75)Table1ComparisonofSSPtactilecharacteristicsbetweenASDgroupandcontrolgroup［M(,P75)］组别人数做个人卫生时，有反抗、哭闹的表现天气暧和时喜欢穿长袖衣服,或天冷时喜欢穿短袖衣服不喜欢光着關，尤其是光脚踩沙子或草地对身体的触碰，反应很强烈甚至有攻击性害怕溅起的水很不愿意排队，或与他人靠近不停票或抓身体曾被触碰到的部位触觉总分。ASD组［33(30,35)分］和对照组［33(31,35)分］男童SSP得分差异有统计学意义(Z=-2.17,P<0.05)，而两组女童［33(31,35),34(33,35)分］SSP得分差异无统计学意义(Z=-1.66,P>0.05)。将所有调查对象根据年龄分为3~6和7~10岁两组，结果显示,ASD组和对照组儿童两年龄段SSP触觉得分差异均无统计学意义(Z值分别为-1.08,-1.29,P值均〉0.05)。

2.2SSP触觉与孤独症临床量表得分的相关性分析相关性分析结果发现,ASD儿童SSP触觉得分与ADI-R非语言沟通水平,SRS社交认知、社交沟通及总分,ABC和CARS量表得分均呈负相关(r值分别为-0.27,-0.23,-0.28,-0.28,-0.35,-0.17,F值均<0.05)；与ADOS量表中沟通、社会互动、沟通及社会互动、刻板行为和局限兴趣得分的相关均无统计学意义(r值分别为0.13,-0.18,-0.07,-0.01,P值均>0.05)。

3讨论

随着DSM-5将感觉异常纳入ASD的诊断标准,越来越多的研究开始关注ASD的感觉特征。触觉作为个体感受周围环境的最基本方式，在发育过程中起重要作用。本研究发现，与健康儿童相比,ASD儿童的触觉异常更加明显，且异常比例高达19.6%。以往很多研究显示在日常生活中,ASD儿童通常会表现出对触觉刺激的异常反应，如抗拒身体接触、对触碰的反应很强烈甚至具有攻击性,或者不停擦或抓被触碰的部位。有研究发现,ASD儿童的父母发现孩子存在对触碰的异常回应行为3-囱，甚至触觉异常发生率高达60.9%"刀。ASD儿童各种形式的感觉异常行为，总体上可归为反应不足、过度反应和感觉寻求3种形式，并且个体可同时存在多种模式僕］。个体对外界感觉刺激的正确处理有赖于完整的体感系统,ASD患者广泛存在的触觉异常表现提示该群体存在触觉信息的处理障碍。人体位于皮肤的周围神经感受器将触觉刺激的机械信号转换为电信号,随后通过神经元上行通路传递到中枢神经，最终到达初级体感皮层,对触觉信息进行整合和处理“刃。该过程任何环节的功能障碍都会导致感觉信息的处理异常。有研究发现,V-氨基丁酸(GABA)能神经元反馈回路在该过程中起重要作用,ASD患者普遍存在GABA能介导的抑制性神经传递减弱可能是触觉异常的神经生物学机制［20-21］。对于触觉的表象一机制之间关系的研究有助于对ASD触觉异常行为的深入理解，并对ASD患者进行有针对性的干预治疗。

本研究发现,ASD组与健康组男童的SSP触觉得分差异有统计学意义，而在女童中差异无统计学意义。可能ASD男童存在着更为明显的触觉异常行为。有研究发现，男性通常较女性存在更高程度的感觉寻求行为㈤，即男性更追求感官刺激,可能是ASD男童触觉异常行为更为明显的原因。基于静息态磁共振的研究发现,女性大脑中躯体感觉和感觉运动的关键脑区激活程度高于男性⑵〕。ASD患者触觉的性别差异的原因还有待探索，应通过多角度的深入分析，明确性别对ASD感觉异常的影响以及机制。另有研究发现，年龄是影响个体感觉处理的重要因素,并且触觉刺激的感知能力随年龄增长逐渐下降'外”］。在ASD群体中，年龄对触觉的影响尚未得出一致性结论。一项最新的纵向研究结果表明,ASD儿童的感觉异常随年龄的增长更加明显,并且在学龄前和学龄时尤为异常。然而Riquelme等⑵］则发现,ASD儿童的触觉不受年龄影响。本研究结果显zK,ASD组和对照组不同年龄段儿童之间不存在触觉感知差异。年龄对ASD触觉的影响应在扩大研究样本年龄范围的基础上开展进一步探索。

社会交流障碍作为ASD的核心功能损害,通常会对个体生活造成严重影响。近年来更多的研究证实触觉与社交沟通间存在重要联系。本研究结果显示，ASD儿童触觉得分与SRS量表社交认知、社交沟通和总分存在负相关,即触觉异常程度越重，社交能力缺陷越明显。有研究发现NX。】，婴儿早期体感系统的发育对未来社交能力具有重要影响,ASD异常的触觉行为早在婴儿时期就有发生，而适当的社会性触摸，尤其是婴儿期母亲的抚触,对其日后安全感的建立以及自我认知的发展都有积极作用。另外,本研究发现，触觉得分与ADI-R非语言沟通存在负相关。Cascio等⑶〕的研究发现,触觉的低反应与非语言沟通障碍存在关联，进一步揭示了触觉对多种形式社交沟通能力的影响。除社交障碍外,ASD患者还存在重复刻板行为等多种症状。本研究结果显示,ASD儿童的触觉得分与ABC和CARS得分存在负相关。ABC和CARS量表是对ASD的整体性评估。Silva等'辺研究发现，使用孤独症触觉相关的自我检查量表,可从正常群体中识别83%的ASD患者,证明感觉异常水平与ASD整体严重程度相关。即触觉异常会影响ASD的多种行为，对触觉异常的正确识别可在一定程度上预测ASD的诊断与预后，从而有针对性地开展早期干预，提高康复效果。

综上所述,ASD患者存在触觉异常行为,并与患者的核心症状显著相关。本研究聚焦于触觉异常领域，阐述触觉特征与ASD多种重要功能的关联性，为ASD的个体干预提供了新的思路。然而，本研究尚存在不足:第一，研究中评估两组儿童触觉特征采用的SSP问卷，仅依赖于来自父母对其日常生活中行为问题的主观判断，可能存在回忆偏倚；第二，本研究仅从表观上证明了触觉异常与临床症状之间的相关性，而对于其中的神经学机制和因果关系无法判断,需要在未来的研究中进行深入探索。

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