孤独症谱系障碍儿童焦虑评估工具的系统评价

吕萍萍，崔乃雪，韩静，胡梦珠，乐蕾，单瑞洁
山东大学护理与康复学院，山东济南250012

摘要：目的对国内外孤独症谱系障碍(ASD)儿童焦虑评估工具心理测量学属性进行系统评价，为该领域实践和研究提供证据。方法计算机检索11个中英文数据库，筛选以ASD儿童（年龄<18岁）为对象并且文献主题为焦虑测量工具的编制和／或性能评价的原始研究文献，基于选择健康测量工具的共识标准(COSMIN)对其进行系统评价。结果最终纳入31篇英文文献、16个ASD儿童焦虑测量工具，其中10个工具为典型发育儿童制定，5个工具专为ASD儿童编制，1个工具为同时测量典型发育儿童和ASD儿童焦虑而研制。所有测量工具中，孤独症儿童焦虑量表(ASC-ASD)测量学属性最佳。结论ASC-ASD是目前最为推荐的ASD儿童焦虑评估工具，尚未发现国内关于该工具的研究文献，可优先考虑对其进行翻译修订、评价和应用。
关键词：孤独症谱系障碍；焦虑；评估工具；系统评价；孤独症儿童焦虑量表
中图分类号：R179文献标识码：A文章编号：1008-6579(2022)12-1358-06doi:10.11852/zgetbjzz2022-0271

孤独症谱系障碍(autismspectrumdisorder,ASD)是以持续存在的社交沟通障碍、兴趣或活动范围狭窄以及重复刻板行为为主要特征的一组神经发育障碍性疾病，患病率约为1/44[1]。据报道，11%~84%的ASD个体受焦虑影响[2],ASD与焦虑症共病可高达40%[3]。焦虑可显著增加ASD个体的适应不良行为，加重ASD患者的功能缺陷，影响其生活质量，对个体产生一系列的负面影响[4-5]。因此，准确识别和评估ASD个体的焦虑十分重要。但由于焦虑与ASD症状的重叠（如社交焦虑与社交回避、分离焦虑与坚守常规）以及ASD个体语言和认知功能的限制[6],如何准确评估ASD个体的焦虑是研究者和实践者面临的一大难题。
近年来，国外关于ASD儿童焦虑评估工具的研究呈增长趋势，且有学者进行了系统评价[6-8],试图筛选ASD个体焦虑的最佳评估工具。然而，这些系统综述所纳入的文献均发表于2013年以前，未能评价近年来出现的专门为ASD儿童编制的工具，且未考虑可能来自中国的研究。因此，本研究旨在基于选择健康测量工具的共识标准（consensusbasedstandardsfortheselectionofhealthmeasurementinstrument，COSMIN）对国内外ASD儿童自评或他评的焦虑评估工具进行系统评价，为该领域实践和研究提供证据。

1资料与方法

1.1检索策略

计算机检索外文数据库PubMed、WebofScience、Scopus、CINAHL、PsycInfo、Em-base、TheCochraneLibrary，由于国外已有3篇对2013年以前已发表文献的系统评价［6-8］，因此，将检索时限定为2010年1月—2021年3月。计算机检索中文数据库中国知网（CNKI）、万方数据库、维普网、中国生物医学文献数据库（CBM）。鉴于国内尚无相关系统评价，为保证文献检索全面，中文数据库检索时限为建库至2021年3月。检索策略使用主题词与自由词结合的方式，英文包括“AutismSpectrumDisorderorAutisticDisorderorAspergerSyndromeorAutism”and“Adolescen*orYouthorTeenagerorChild*”and“Anxiety”and“Measure*orAssess*orScaleorInstrumentorQuestionnaireorChecklistorScreen*orIndex”；中文包括“自闭症谱系障碍or自闭症or孤独症谱系障碍or孤独症or阿斯伯格”and“青少年or儿童”and“焦虑”and“量表or工具or问卷or评估or测量or访谈or筛查”，具体检索策略依数据库类型不同略有不同。

1.2纳入排除标准

纳入标准：1）语言为英文或中文；2）研究对象具有ASD诊断且年龄<18岁；3）文献主题为焦虑评估工具编制和／或性能评价；4）提供工具有关心理测量学属性数据；5）文献类型为期刊论文、学位论文、科技成果、研究报告。排除标准：1）评论文章、案例报告、致编辑的信件、书籍章节、会议摘要及定性分析的研究文献；2）重复的文献；3）研究中用到的工具没有心理测量学属性定量信息。

1.3数据提取与分析

1.3.1数据提取由2名研究员根据纳入和排除标准独立筛选文献、提取数据和质量评价，如遇分歧，双方讨论以达成共识，必要时请第三方裁定。提取以下信息：1）研究相关信息如作者、发表时间、样本信息等；2）评估工具基本特征：类型、条目数量、适用年龄、调查对象等；3）工具心理测量学属性：内部一致性、信度、结构效度、效标效度、结构效度的假设检验（聚合和区分效度）、测量不变性、反应度、测量误差等。
1.3.2质量评价第一步：使用COSMIN偏倚风险评价清单对所纳入的每个研究的不同测量属性方法学质量进行评价［9］，每个属性包含5到18个条目，采用4级评分“4=非常好”、“3=合格”、“2=有问题”、“1=不合格”。鉴于COSMIN推荐“最差分数计分”原则的局限性［9-10］，采用修订后的评分方法评估研究整体质量［11］，即计算每个属性中“获得的总分减去可能的最低分数”和“可能的最高分数减去可能的最低分数”之间的百分比，0~25.0%为不合格，25.1%~50.0%为有问题，50.1%~75.0%为合格，75.1%~100.0%为非常好。第二步：使用更新版良好测量学属性的标准对每项研究的测量学属性结果进行充分（＋）、不充分（－）或不确定（？）评级［12］。第三步：汇总评级，并根据COSMIN改良的定量系统评价证据分级（theGradingofRecommen-dationsAssessment，DevelopmentandEvaluation，GRADE）方法对证据质量进行分级（高、中、低、非常低）［12］。

2结果

2.1文献检索结果

外文数据库检索到7434篇文献，中文数据库检索到529篇文献，共7963篇。通过Endnote文献管理软件及人工去除重复文献4335篇，剩余3628篇。通过标题和摘要初筛去除文献3536篇；通过阅读全文复筛，最终纳入文献31篇，均为期刊论文，包含16个测量工具。文献筛选流程及结果见图1。

2.2所纳入研究和工具的基本特征

所有文献均来自于国外，研究对象平均年龄为7~16岁。16个焦虑测量工具中，斯宾塞儿童焦虑量表(Spence Children′s Anxiety Scale,SCAS,6篇）、儿童焦虑情绪障碍筛查量表(The Screen for Child Anxiety Re-lated Emotional Disorders,SCARED,5篇）、孤独症儿童焦虑量表(The Anxiety Scale for Children with Autism Spectrum Disorder,ASC-ASD,5篇）、儿童多维焦虑量表(Multidimensional Anxiety Scale for Children, MASC,5篇）、儿童焦虑量表(Pediatric Anxiety Rating Scale,PARS,3篇）文献较多。其中12个工具由儿童自我报告或由他人报告（主要是父母），4个工具为由临床医生进行的焦虑半结构访谈。12个焦虑评估量表中，8个量表是为典型发育儿童编制但被用于ASD儿童的焦虑评估，3个专为ASD儿童制定(ASC-ASD、PRAS-ASD、ASD-CC),1个(MABS)为同时测量典型发育儿童和ASD儿童焦虑而研制。在4个半结构访谈工具中，PARS和ADIS-C/P为典型发育儿童编制，PARS-ASD和ADIS/ASA则是在其基础上根据ASD儿童特点进行改编形成。见表1。

测量工具a	版本	适用年龄	条目	调查	心理测量学属性和证据等级c
		（岁）	数量	对象b
SCARED	41条目版［13，15-16］	8~18	41	P	S：?；I：?；C：+（非常低）；H：+（低）；P：-（低）
				C	S：-（低）；I：?；C：-（高）；H：+（中）
	71条目版［17-18］	8~18	71	P	I：?；R1d，e：+（低）；C：+（非常低）；H：+（高）；P：-（高）
				C	I：?；C：-（高）；H：+（高）
SCAS	原版［17，19-22］	6~18	38	P	S：-（高）；I：?；M：-（中）；C：?；H：+（高）；P：+（低）
				C	I：?；C：+（低）；H：+（低）
RCADS［24-25］	修订版□［23］	6~18	20	P	S：+（高）；I：+（高）；H：+（高）
	30条目版	6~18	30	P	S：-（高）；I：?；H：+（高）
	［20］	8~18	47	P	I：?；R1f：+（低）；H：-（低）；P：-（低）
				C	I：?；C：-（中）；H：+（低）
MASC	原版［14，26-28］	8~19	39	P	S：-（中）；I：?；C：-（中）；H：+（低）；P：-（高）
				C	S：-（低）；I：?；M：-（低）；R1f：-（非常低）；C：-（中）；H：-（低）
	第二版［24］	8~19	50	P	I：?；R1f：+（低）；H：-（低）；P：-（低）
				C	I：?；H：+（低）
ASC-ASD	原版［29-32］	8~16	24	P	I：?；R1f：+（高）；C：-（中）；H：+（高）；P：+（高）
				C	I：?；R1f：+（高）；C：+（中）；H：+（高）
	伊朗版［33］	8~16	20	P	S：+（高）；I：+（高）；R1f：+（低）；P：+（中）
				C	I：?；R1f：+（低）
CASI	焦虑分量表	5~18	20	P	S：-（高）；I：?；R1d，g：-（非常低）；H：+（低）
	［27，34］			O	I：?
HADS	焦虑分量表［35］	\	7	C	S：-（高）；I：?；H：-（高）
MABS［36］		3~19	23	P	S：+（低）；I：+（非常低）；M：-（高）；H：-（低）
PRAS-ASD［37］		5~17	25	P	S：-（高）；I：?；R1f：+（低）；H：-（高）
BASC-2	焦虑分量表［15］	2~21	\	P	C：+（低）；H：+（中）；P：+（低）
				C	C：+（低）；H：+（低）
NASSQ	焦虑分量表［15］	7~16	33	C	C：+（低）
ASD-CC	焦虑／抑郁分量表［38］	2~16	5	P	H：-（中）
PARSh［15，39，40］		6~17	50	P／C	I：?；R1d，f：+（非常低）；C：?；H：+（中）；R2：+（高）
PARS-ASDh［41］		6~17	\	P／C	I：?；R1d，f：+（非常低）；H：+（高）
ADIS-C／Ph［28，42］		7~17	\	P／C	R1d：+（低）；H：-（中）
ADIS／ASAh［43］		7~17	\	P	R1d：+（低）；C：-（中）；H：-（中）

2.3所纳入研究的方法学

质量评价结果31项研究中，大多数研究报告了内部一致性(22项）和结构效度的假设检验(24项）。部分研究报告了效标效度(15项）、结构效度(11项）、重测信度(8项）、评定者间信度(6项）。仅3项研究报告了测量不变性，1项研究报告了反应度。无研究报告测量误差。除个别研究[13-14]方法学质量有问题外，其余研究测量属性的研究方法质量都在合格或以上，提示方法质量良好。结果见附表（链接：https://icloud.qd.sdu.edu.cn:7777/#/link/1BEC35F59D12B6075FBD6E33CDA6D88C)。

2.4心理测量学属性和证据等级

16个测量工具中，仅SCAS修订父母报告版、ASC-ASD伊朗父母报告版、MABS的结构效度充分，符合COSMIN进一步评价内部一致性条件。其内部一致性评价显示，该3个工具评级均为充分。其他工具内部一致性均为不确定或者未报告。仅MABS、SCAS父母报告版、MASC儿童报告版报告了测量不变性，评级均为不充分。仅PARS有高级证据表明其反应度充分，其余工具均未报告反应度。未发现研究报告测量误差。大部分研究工具具有3个或以上测量学属性的报告。见表1。综合评价中，16个工具中ASC-ASD的心理学测量属性结果最佳。

3讨论

3.1ASD儿童焦虑评估工具现状

本研究纳入了31项研究的16个工具，均来自国外。近10年共产生了5个专门为ASD儿童制定的焦虑评估工具，反映了该领域越来越受到重视。大多数焦虑测量工具的适用目标人群为7岁以上儿童。

3.2方法学质量评价结果

所纳入研究的方法学质量整体较好。然而仅1项研究报告了反应度，无研究报告测量误差。Wigham和McConachie关于ASD儿童焦虑干预研究结局的测量工具测量学属性的系统评价发现测量误差、反应度的证据有限[7],与本研究结果一致。测量误差包括系统误差和随机误差，不属于待测量结构真实变化[44];反应度指工具检测待测量结构随时间变化的能力[44];前者可反映焦虑的实际程度，后者可反映对焦虑细微变化的敏感性，可在未来研究中进一步检验。

3.3心理测量学属性评价结果

除个别工具[23,33,36]外，大部分测量工具的结构效度均不充分或者没有充足的证据表明其结构效度良好。此外，仅SCAS、MASC、MABS3个工具报告了测量不变性，但证据等级均为不充分。较差的结构效度和测量不变性的结果提示这些焦虑测量工具在典型发育儿童和ASD儿童中的因子结构甚至是焦虑的理论架构可能并不相同[22,26,36]。ASD的存在可能改变了部分焦虑症状的表现，例如与ASD相关的感觉过度反应可影响ASD儿童焦虑[28],导致其更容易出现焦虑反应[45]。
此外，Kerns等[46]认为ASD个体可能经历两种不同形式的焦虑，即典型焦虑和非典型焦虑，其中前者是与DSM标准一致的、也会发生在非ASD人群中的焦虑症状；后者是指ASD人群特有的、不完全符合DSM标准的、与ASD核心特征相关、令人痛苦和／或受干扰的症状；非典型焦虑与DSM定义的典型焦虑特征对应，例如“非典型焦虑”的对事物（如涂鸦、胡子、流水等）不寻常的恐惧症，可对应典型焦虑中的特定恐怖症。为了准确测量ASD个体的焦虑症状，未来可开发能够同时测量ASD儿童典型和非典型焦虑症状的工具。
所纳入的16个工具中，ASC-ASD的心理学测量属性结果最佳。该量表由Rodgers于2016年在RCADS的基础上修改而来[30],具有父母报告和儿童报告两个版本，均包括不确定性、表现焦虑、分离焦虑、焦虑唤醒4个维度，适用于8岁以上的ASD儿童。儿童报告版具有充分的效标效度[34]、聚合效度[29-30]、区分效度[29-31]、重测信度[30,33]以及亲子一致性[29-31,33];父母报告版具有充分的结构效度[33]、聚合效度[29-30]、区分效度[29,31-32]、重测信度[30,33]、内部一致性［29-30，33］和亲子一致性［29-31，33］，效标效度可接受［31］。该量表目前应用广泛，约有20个不同语言版本，包括繁体中文版，但尚未见其信效度的报道，未来可进一步发展简体中文版并评价其评估ASD儿童焦虑的心理测量学性能。

3.4局限性

首先，仅检索了英文和中文文献，以其他语言发表的文献可能被排除。其次，虽然本研究检索了常用的11个中英文数据库，但未检索其他可能的数据库和灰色文献，可能存在检索不全的问题。最后，本研究未纳入仅测量某一特定焦虑维度（如社交焦虑）的工具。
综上，本研究基于COSMIN对国外31项研究中的16个ASD儿童焦虑评估工具进行了系统评价，整体而言，纳入研究的方法学质量良好。其中，ASC-ASD心理测量学属性的结果最佳。本研究虽然检索了4个常用中文数据库，但尚未检出符合条件的中文测量工具，未来的研究可以考虑对ASC-ASD进行翻译修订、评价和应用，为测量ASD儿童焦虑提供有用工具。

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